1467
10 Октября 2022
An egg in the leg: Case report of an osteochondrolipoma
Renaud Debras, Raf Sciot, Daphne Hompes, Friedl Sinnaeve and Hazem Wafa
SICOT-J, 7 (2021) 59
DOI: doi.org
Аннотация
Остеохондролипома – очень редкое сочетание хондроидной и костной дифференцировки внутри липом. Обычно обнаруживается в области шеи и головы. Представлен случай остеохондролипомы бедра у 54-летней женщины с соответствующей гистологической и цитологической картиной. Насколько известно, это нетипичная локализация упоминалась в литературе только один раз.
Введение
Липомы – наиболее распрос...
Renaud Debras, Raf Sciot, Daphne Hompes, Friedl Sinnaeve and Hazem Wafa
SICOT-J, 7 (2021) 59
DOI: doi.org
Аннотация
Остеохондролипома – очень редкое сочетание хондроидной и костной дифференцировки внутри липом. Обычно обнаруживается в области шеи и головы. Представлен случай остеохондролипомы бедра у 54-летней женщины с соответствующей гистологической и цитологической картиной. Насколько известно, это нетипичная локализация упоминалась в литературе только один раз.
Введение
Липомы – наиболее распрос...
An egg in the leg: Case report of an osteochondrolipoma
Renaud Debras, Raf Sciot, Daphne Hompes, Friedl Sinnaeve and Hazem Wafa
SICOT-J, 7 (2021) 59
DOI: doi.org
Аннотация
Остеохондролипома – очень редкое сочетание хондроидной и костной дифференцировки внутри липом. Обычно обнаруживается в области шеи и головы. Представлен случай остеохондролипомы бедра у 54-летней женщины с соответствующей гистологической и цитологической картиной. Насколько известно, это нетипичная локализация упоминалась в литературе только один раз.
Введение
Липомы – наиболее распространенные доброкачественные мезенхимальные новообразования человека. Обычно они представляют собой безболезненные, медленно растущие образования. Пик их заболеваемости приходится на 5-7-е десятилетия жизни. Липомы встречаются практически в любом месте тела. В зависимости от локализации различают поверхностные (подкожные) и глубокие липомы (мышечная ткань). Глубокие липомы подразделяются на межмышечные, внутримышечные, параостальные и внутрикостные. Основной способ лечения – хирургическое иссечение, местные рецидивы практически отсутствуют. Обычно липомы состоят из зрелой жировой ткани, но иногда могут содержать и другие мезенхимальные элементы, такие как фиброзная ткань, кровеносные сосуды и, реже, хрящ или кость. Эти вариации состава не влияют ни на лечение, ни на прогноз.
В этой статье сообщается о необычном примере остеохондролипомы, которая представляет собой смесь отдельных костных и хрящевых участков в более крупной адипоцитарной дифференцированной массе. Помимо этой редкой комбинации, остеохондролипома располагалась на бедре, что делает ее очень необычной находкой. Обсуждаются особенности и дифференциальная диагностика остеохондролипомы.
История болезни
54-летняя женщина была направлена в университетскую клинику Лёвен (Бельгия) с предварительным диагнозом «опухоль мягких тканей правого бедра», идентифицированная как образование 43 мм × 62 мм на обзорной рентгенограмме. Пациентка предъявляла жалобы на иррадиирующую боль в наружной части правой ноги в течение 4 месяцев. За неделю до обращения появилось пальпируемое образование в области правого бедра. В анамнезе отсутствовали какие-либо указания на травмы в этой области или другие факторы внешнего воздействия.
Осмотр выявил четко очерченную узловатую массу размером около 5 см. Сопутствующей болезненности, отека, покраснения или других поверхностных поражений кожи обнаружено не было. Объем движений правого бедра и колена не был изменен, паховые лимфатические узлы не увеличены. На рентгенограммах тазобедренного сустава и костей таза определялись участки кальцификации в мягких тканях кзади от вертельной области без признаков эрозии кости.
УЗИ мягких тканей визуализировало четко очерченную неоднородную мышечную массу без признаков миозита (Рисунок 1).
Рисунок 1
На основании клинических и первых рентгенологических данных было принято решение о выполнении магнитно-резонансной томографии (МРТ) и диагностической пункционной биопсии под ультразвуковым контролем.
На серии снимков T1 (время продольной релаксации) регистрировался сигнал высокой интенсивности, равный сигналу подкожного жира, что подтверждало жировую природу этого образования. На серии снимков Т2 (время поперечной релаксации) выявили диффузную дистрофическую кальцификацию глубоко в массе новообразования (Рисунок 2).
Рисунок 2
Несмотря на близость образования к бедренной кости, четкой картины прилегания к кости или врастания в кость не наблюдалось. Отека и лимфаденопатии также не наблюдалось. При сравнении с компьютерной томографией (КТ) 2-летней давности было отмечено минимальное увеличение объема, который составлял 94 мм × 53 мм × 66 мм.
Ретроспективный анализ описывает инкапсулированное образование квадратной мышцей правого бедра. В биоптате обнаружены фибромиксоидные или хондроидные мезенхимальные клетки неизвестного происхождения без злокачественных морфологических признаков.
На основании этой информации был поставлен предварительный диагноз «плеоморфная/круглоклеточная липома» и выполнено хирургическое вмешательство. Был использован хирургический доступ по типу Кохера-Лангенбека с разрезом, расположенным чуть дальше кзади, что облегчало обнажение и диссекцию седалищного нерва. После расщепления мышечных волокон большой ягодичной мышцы было пересечено сухожилие, далее был выделен седалищный нерв. Опухолевая масса была полностью инкапсулирована тонкой прозрачной мембраной и прочно прикреплена к подлежащей бедренной кости. Поверхность образования была каменно-твердой, гладкой, с желтым блеском, под капсулой отмечались белые и серые мелкие включения. Удаленное образование было направлено на гистологический анализ. В послеоперационном периоде у пациентки не было сосудистых и неврологических осложнений. Отмечалась легкая хромота из-за рассечения мышц. На фоне физиотерапии отмечено быстрое восстановление.
На консультации через 12 месяцев после операции пациентка сообщила о положительной динамике в виде уменьшения дискомфорта. При клиническом осмотре и УЗИ-контроле признаков местного рецидива не выявлено. На рентгенограммах не выявлено какой-либо кальцифицированной плотности, чтобы предположить местный рецидив.
При микроскопическом исследовании была обнаружена хорошо ограниченная мезенхимальная опухоль, состоящая из островков зрелого гиалинового хряща, прилегающих к костным трабекулам, которые были погружены в зрелую жировую ткань (Рисунок 3).
Рисунок 3
Цитологической атипии не наблюдалось. На основании результатов был сделан вывод об остеохондролипоме, которая была полностью иссечена.
Обсуждение
Обычно при равном разделении образования, состоящего из более чем одного типа мезенхимальной ткани, речь идет о мезенхимоме. Термин «остеохондролипома» относится к различному количеству хрящей и костей, присутствующих в образце. Такое сочетание этих двух редких подтипов было зарегистрировано всего несколько раз, и среди них в основном в области головы и шеи. Присутствие в нижней половине тела необычно. В доступной литературе описан только один случай этого образования в области бедра. До сих пор нет единого мнения о патогенезе остеохондролипом.
Были предложены две основные теории для объяснения хрящевой и костной дифференциации липом. Первая теория предполагает, что жировая, костная и хрящевая ткани могут возникать из недифференцированных мезенхимальных клеток. В последние годы эта гипотеза была подкреплена несколькими исследованиями, показывающими, во-первых, наличие различных линий дифференцировки стволовых клеток в зрелой жировой ткани человека, а во-вторых, потенциал разнонаправленной дифференцировки in vitro стволовых клеток, полученных в результате липосакции из жировой ткани. Вторая теория выступает за метапластический процесс в уже существующей липоме или опухолевой строме, образующей костные и хрящевые компоненты.
И КТ, и МРТ одинаково полезны в диагностике остеохондролипом. КТ является процедурой выбора для обнаружения костных элементов и оценки отношения новообразования к окружающим костным структурам (эрозии и/или целостность). 3D-реконструкция не добавляет необходимой информации, но может помочь локализовать опухоль и показать анатомическую ориентацию новообразования, параметры, которые облегчают ее удаление. Кроме того, КТ исследование дает хороший обзор рассеянных кальцинатов. МРТ считается лучшим методом визуализации для оценки жировых образований. Липомы обычно проявляются в виде сигналов, идентичных по плотности с подкожно-жировой клетчаткой с идеальной однородной конфигурацией. На МРТ кальцификация и соединительная ткань будут выглядеть как участки с низкой плотностью.
Хотя сопутствующее наличие костных, хрящевых и адипоцитарных участков в одном препарате типично для остеохондролипомы, нельзя упускать из виду и другие патологии. Дифференцировку хряща можно обнаружить при хондроме мягких тканей (внескелетной хондроме), хондроидной липоме и как часть посттравматической хондрификации. Дифференциальный диагноз кальцифицированного образования должен включать оссифицирующий миозит, оссифицирующую (фибромиксоидную) опухоль, остеому и вторичный гиперостоз. Необходимо принимать во внимание и недифференцированную липосаркому, остеосаркому, хондросаркому и тератому. Окончательный диагноз будет в основном зависеть от плеоморфизма и атипии опухоли и отношения встречающихся компонентов друг к другу (пропорциональный, инкапсулированный или поверхностный). Точно так же пункционная биопсия берет только часть опухоли, и оценка структуры всей ткани или оценка локальной инвазии невозможна. По этой причине для комплексного патологического исследования следует отдавать предпочтение инцизионной биопсии. Также настоятельно рекомендуется отправлять всю опухолевую массу для дальнейшего исследования после резекции.
В статье представлены клинические, рентгенологические и гистологические данные остеохондролипомы бедра женщины среднего возраста. Микроскопическое исследование подтвердило наличие в опухоли хрящевых, костных и жировых компонентов. После иссечения образования через 12 месяцев рецидива не было. Патогенез остеохондролипомы остается спорным.
Эта статья находится в открытом доступе и распространяется в соответствии с лицензией Creative Commons Attribution License, которая разрешает неограниченное использование, распространение и воспроизведение на любом носителе при условии, что оригинальная работа правильно процитировано.
Renaud Debras, Raf Sciot, Daphne Hompes, Friedl Sinnaeve and Hazem Wafa
SICOT-J, 7 (2021) 59
DOI: doi.org
Аннотация
Остеохондролипома – очень редкое сочетание хондроидной и костной дифференцировки внутри липом. Обычно обнаруживается в области шеи и головы. Представлен случай остеохондролипомы бедра у 54-летней женщины с соответствующей гистологической и цитологической картиной. Насколько известно, это нетипичная локализация упоминалась в литературе только один раз.
Введение
Липомы – наиболее распространенные доброкачественные мезенхимальные новообразования человека. Обычно они представляют собой безболезненные, медленно растущие образования. Пик их заболеваемости приходится на 5-7-е десятилетия жизни. Липомы встречаются практически в любом месте тела. В зависимости от локализации различают поверхностные (подкожные) и глубокие липомы (мышечная ткань). Глубокие липомы подразделяются на межмышечные, внутримышечные, параостальные и внутрикостные. Основной способ лечения – хирургическое иссечение, местные рецидивы практически отсутствуют. Обычно липомы состоят из зрелой жировой ткани, но иногда могут содержать и другие мезенхимальные элементы, такие как фиброзная ткань, кровеносные сосуды и, реже, хрящ или кость. Эти вариации состава не влияют ни на лечение, ни на прогноз.
В этой статье сообщается о необычном примере остеохондролипомы, которая представляет собой смесь отдельных костных и хрящевых участков в более крупной адипоцитарной дифференцированной массе. Помимо этой редкой комбинации, остеохондролипома располагалась на бедре, что делает ее очень необычной находкой. Обсуждаются особенности и дифференциальная диагностика остеохондролипомы.
История болезни
54-летняя женщина была направлена в университетскую клинику Лёвен (Бельгия) с предварительным диагнозом «опухоль мягких тканей правого бедра», идентифицированная как образование 43 мм × 62 мм на обзорной рентгенограмме. Пациентка предъявляла жалобы на иррадиирующую боль в наружной части правой ноги в течение 4 месяцев. За неделю до обращения появилось пальпируемое образование в области правого бедра. В анамнезе отсутствовали какие-либо указания на травмы в этой области или другие факторы внешнего воздействия.
Осмотр выявил четко очерченную узловатую массу размером около 5 см. Сопутствующей болезненности, отека, покраснения или других поверхностных поражений кожи обнаружено не было. Объем движений правого бедра и колена не был изменен, паховые лимфатические узлы не увеличены. На рентгенограммах тазобедренного сустава и костей таза определялись участки кальцификации в мягких тканях кзади от вертельной области без признаков эрозии кости.
УЗИ мягких тканей визуализировало четко очерченную неоднородную мышечную массу без признаков миозита (Рисунок 1).
Рисунок 1На основании клинических и первых рентгенологических данных было принято решение о выполнении магнитно-резонансной томографии (МРТ) и диагностической пункционной биопсии под ультразвуковым контролем.
На серии снимков T1 (время продольной релаксации) регистрировался сигнал высокой интенсивности, равный сигналу подкожного жира, что подтверждало жировую природу этого образования. На серии снимков Т2 (время поперечной релаксации) выявили диффузную дистрофическую кальцификацию глубоко в массе новообразования (Рисунок 2).
Рисунок 2
Несмотря на близость образования к бедренной кости, четкой картины прилегания к кости или врастания в кость не наблюдалось. Отека и лимфаденопатии также не наблюдалось. При сравнении с компьютерной томографией (КТ) 2-летней давности было отмечено минимальное увеличение объема, который составлял 94 мм × 53 мм × 66 мм.
Ретроспективный анализ описывает инкапсулированное образование квадратной мышцей правого бедра. В биоптате обнаружены фибромиксоидные или хондроидные мезенхимальные клетки неизвестного происхождения без злокачественных морфологических признаков.
На основании этой информации был поставлен предварительный диагноз «плеоморфная/круглоклеточная липома» и выполнено хирургическое вмешательство. Был использован хирургический доступ по типу Кохера-Лангенбека с разрезом, расположенным чуть дальше кзади, что облегчало обнажение и диссекцию седалищного нерва. После расщепления мышечных волокон большой ягодичной мышцы было пересечено сухожилие, далее был выделен седалищный нерв. Опухолевая масса была полностью инкапсулирована тонкой прозрачной мембраной и прочно прикреплена к подлежащей бедренной кости. Поверхность образования была каменно-твердой, гладкой, с желтым блеском, под капсулой отмечались белые и серые мелкие включения. Удаленное образование было направлено на гистологический анализ. В послеоперационном периоде у пациентки не было сосудистых и неврологических осложнений. Отмечалась легкая хромота из-за рассечения мышц. На фоне физиотерапии отмечено быстрое восстановление.
На консультации через 12 месяцев после операции пациентка сообщила о положительной динамике в виде уменьшения дискомфорта. При клиническом осмотре и УЗИ-контроле признаков местного рецидива не выявлено. На рентгенограммах не выявлено какой-либо кальцифицированной плотности, чтобы предположить местный рецидив.
При микроскопическом исследовании была обнаружена хорошо ограниченная мезенхимальная опухоль, состоящая из островков зрелого гиалинового хряща, прилегающих к костным трабекулам, которые были погружены в зрелую жировую ткань (Рисунок 3).
Рисунок 3Цитологической атипии не наблюдалось. На основании результатов был сделан вывод об остеохондролипоме, которая была полностью иссечена.
Обсуждение
Обычно при равном разделении образования, состоящего из более чем одного типа мезенхимальной ткани, речь идет о мезенхимоме. Термин «остеохондролипома» относится к различному количеству хрящей и костей, присутствующих в образце. Такое сочетание этих двух редких подтипов было зарегистрировано всего несколько раз, и среди них в основном в области головы и шеи. Присутствие в нижней половине тела необычно. В доступной литературе описан только один случай этого образования в области бедра. До сих пор нет единого мнения о патогенезе остеохондролипом.
Были предложены две основные теории для объяснения хрящевой и костной дифференциации липом. Первая теория предполагает, что жировая, костная и хрящевая ткани могут возникать из недифференцированных мезенхимальных клеток. В последние годы эта гипотеза была подкреплена несколькими исследованиями, показывающими, во-первых, наличие различных линий дифференцировки стволовых клеток в зрелой жировой ткани человека, а во-вторых, потенциал разнонаправленной дифференцировки in vitro стволовых клеток, полученных в результате липосакции из жировой ткани. Вторая теория выступает за метапластический процесс в уже существующей липоме или опухолевой строме, образующей костные и хрящевые компоненты.
И КТ, и МРТ одинаково полезны в диагностике остеохондролипом. КТ является процедурой выбора для обнаружения костных элементов и оценки отношения новообразования к окружающим костным структурам (эрозии и/или целостность). 3D-реконструкция не добавляет необходимой информации, но может помочь локализовать опухоль и показать анатомическую ориентацию новообразования, параметры, которые облегчают ее удаление. Кроме того, КТ исследование дает хороший обзор рассеянных кальцинатов. МРТ считается лучшим методом визуализации для оценки жировых образований. Липомы обычно проявляются в виде сигналов, идентичных по плотности с подкожно-жировой клетчаткой с идеальной однородной конфигурацией. На МРТ кальцификация и соединительная ткань будут выглядеть как участки с низкой плотностью.
Хотя сопутствующее наличие костных, хрящевых и адипоцитарных участков в одном препарате типично для остеохондролипомы, нельзя упускать из виду и другие патологии. Дифференцировку хряща можно обнаружить при хондроме мягких тканей (внескелетной хондроме), хондроидной липоме и как часть посттравматической хондрификации. Дифференциальный диагноз кальцифицированного образования должен включать оссифицирующий миозит, оссифицирующую (фибромиксоидную) опухоль, остеому и вторичный гиперостоз. Необходимо принимать во внимание и недифференцированную липосаркому, остеосаркому, хондросаркому и тератому. Окончательный диагноз будет в основном зависеть от плеоморфизма и атипии опухоли и отношения встречающихся компонентов друг к другу (пропорциональный, инкапсулированный или поверхностный). Точно так же пункционная биопсия берет только часть опухоли, и оценка структуры всей ткани или оценка локальной инвазии невозможна. По этой причине для комплексного патологического исследования следует отдавать предпочтение инцизионной биопсии. Также настоятельно рекомендуется отправлять всю опухолевую массу для дальнейшего исследования после резекции.
В статье представлены клинические, рентгенологические и гистологические данные остеохондролипомы бедра женщины среднего возраста. Микроскопическое исследование подтвердило наличие в опухоли хрящевых, костных и жировых компонентов. После иссечения образования через 12 месяцев рецидива не было. Патогенез остеохондролипомы остается спорным.
Эта статья находится в открытом доступе и распространяется в соответствии с лицензией Creative Commons Attribution License, которая разрешает неограниченное использование, распространение и воспроизведение на любом носителе при условии, что оригинальная работа правильно процитировано.
